Представлен клинический случай наблюдения пациентки с диагнозом: “OU – врожденное атипичное косоглазие; аномалия развития глазодвигательных мышц. OD – гиперметропия средней степени с астигматизмом, амблиопия средней степени”. Было проведено два этапа оперативного вмешательства с интервалом в 4 года. Во время первого этапа обнаружено отсутствие нижней и наружной прямых мышц на правом глазу и поэтому была проведена транспозиция внутренней прямой мышцы к проекции нижней прямой. Второй этап операции включал: рецессию верхней прямой мышцы на 7,0 мм на OD; рецессию наружной прямой мышцы на 10,0мм на OS. В ходе хирургического вмешательства было обнаружено следующее: на правом глазу мышечные волокна верхней косой мышцы и верхней прямой мышцы находились в одной фасции и были сращены. На левом глазу наружная прямая мышца имела аномальное направление по отношению к лимбу: шла снизу вверх под углом 30o. После операции девиация составила (-)15 призменных диоптрий, вертикальный компонент устранен.